孤独症谱系障碍(ASD) 是一种神经发育障碍性疾病，其主要表现为社交互动困难、狭隘兴趣和重复刻板行为。50%~80%的ASD儿童常存在着影响生活质量的睡眠问题，此比例远高于正常儿童^[1]。笔者见国内关于ASD儿童的睡眠问题及其相关因素的研究较少，结论不一，遂收集了127例ASD儿童和118名正常儿童的睡眠资料，比较2组儿童在睡眠习惯和问题上的差异，分析影响睡眠习惯、睡眠问题的相关因素，探讨ASD儿童的睡眠特征，并对该群体睡眠问题的相关因素进行初步研究。

ASD组为2015年8月至2016年1月在本院儿童发育行为中心就诊的6岁以下门诊和住院儿童，符合美国精神病学诊断和统计手册第5版(DSM-5) 中ASD诊断标准，排除其他神经系统器质性疾病、全面发育落后/智力障碍及严重呼吸系统疾病等，并且完成相关量表和评估。正常组为顺德市某普通幼儿园的健康儿童。本研究获得所有研究对象家长知情同意。研究人员使用统一指导语解释量表内容和注意事项，由儿童主要照料者填写，均在1周内返还。

采用儿童睡眠习惯问卷(CSHQ) 探讨ASD儿童的睡眠问题。CSHQ是2000年由Owens等以国际睡眠障碍分类为理论依据、根据儿童生理特点编制的具有较高信度和效度的问卷^[2]。本研究采用的是中文版本^[3]。CSHQ由父母或主要照顾者选择过去1个月内受试者表现比较典型的1周睡眠情况进行问卷填写。问卷共41个题目，记录早晨醒来时间和晚上入睡时间，其中33个题目为计分项目，部分题目为反向计分，题目为3级评分，根据所描述睡眠行为的发生频率，定义1为通常(5~7次/周)，2为有时(2~4次/周)，3为无/偶尔(0~1次/周)，并从就寝习惯不良(6~18分)、入睡潜伏期(1~3分)、睡眠持续情况(3~9分)、睡眠焦虑(4~12分)、夜醒(3~9分)、异态睡眠(7~21分)、睡眠呼吸障碍(3~9分)、白天嗜睡(8~24分)8个维度和总分(33~99分) 展示儿童常见睡眠问题，得分越高，说明睡眠问题越严重。

对年龄≥4周岁的ASD儿童，采用中国韦氏幼儿智力量表(C-WISC) 来评估其智力。总智商70以下的被定为低功能孤独症(LFA)，总智商≥70的被定为高功能孤独症(HFA)^[4]。正常儿童被视为正常发育和智力水平。此外，采用社交反应量表(SRS) 总分以及其中的社交知觉、社交认知、社交沟通、社交动机和行为方式等亚量表的得分评估儿童的社交互动能力^[5]。采用重复刻板行为量表修订版(RBS-R) 来评估儿童重复刻板行为的程度^[6]。

采用SPSS 22.0进行统计分析。计量资料采用x±s表示，2组间比较采用独立样本t检验。计数资料用构成比或百分率表示，组间比较采用χ²检验。睡眠时间点、睡眠时长、CSHQ总分和各维度得分均不服从正态分布，故采用中位数(M) 和四分位数间距(Q) 表示，并采用2组独立样本的秩和检验和Kruskal-Wallis检验进行组间比较，如多组间的差异有统计学意义，两两比较采用Bonferroni法校正检验水准。变量之间的相关分析采用Spearman秩相关。α=0.05。

ASD组和正常组之间的年龄、年龄段和性别比例的差异无统计学意义(P均＞0.05)，见表 1。其中LFA组总智商为41.80±10.62；HFA组总智商为88.82±14.76。

表 1

表 1 ASD组和正常组儿童的基本资料比较 项目 ASD组(127例) 正常组(118例) χ2/t值 P值 年龄(岁) 3.88±0.81 3.97±0.73 0.864 0.388 年龄段 0.298 0.585   ＜4岁[例(%)] 69(54.3) 60(50.8)   ≥4岁[例(%)] 58(45.7) 58(49.2) 性别 3.801 0.051   男[例(%)] 116(91.3) 98(83.1)   女[例(%)] 11(8.7) 20(16.9)

表 1 ASD组和正常组儿童的基本资料比较

ASD组的平时早晨醒来时间点、平时晚上入睡时间点和周末晚上入睡时间点晚于正常组(P均＜0.05)，周末睡眠时长和平均睡眠时长短于正常组(P＜0.001，P=0.003)。其中，LFA组的平时晚上入睡时间点和周末晚上入睡时间点晚于正常组(P=0.007，P=0.003)，周末睡眠时长和平均睡眠时长短于正常组(P=0.025，P=0.017)；LFA组的平时晚上入睡时间点和周末晚上入睡时间点晚于HFA组(P=0.006，P=0.007)，而周末睡眠时长和平均睡眠时长2组比较差异无统计学意义(P=0.137，P=0.191)；HFA组和正常组的差异均无统计学意义(P均＞0.017)。见表 2。

表 2

表 2 ASD组和正常组的睡眠时间点和睡眠时长比较[M(Q)] 项目 总体 Z值 P值 ≥4岁组 χ2值 P值 ASD组(127例) 正常组(118例) LFA组(44例) HFA组(14例) 正常组(58例) 平时早晨醒来时间点 07:30(60 m) 07:10(20 m) -3.439 0.001 07:12(55 m) 07:15(55 m) 07:10(20 m) 1.354 0.508 平时晚上入睡时间点 22:30(60 m) 22:00(50 m) -4.900 ＜0.001 22:30(60 m) 21:45(60 m)b 22:00(30 m)a 13.955 0.001 周末早晨醒来时间点 08:00(70 m) 08:00(60 m) -0.294 0.769 08:00(88 m) 08:00(65 m) 08:00(60 m) 0.667 0.717 周末晚上入睡时间点 23:00(60 m) 22:30(60 m) -4.924 ＜0.001 23:00(30 m) 22:00(67 m)b 22:30(50 m)a 14.927 0.001 平时睡眠时长 09h00m (60 m) 09h00m (45 m) -1.708 0.088 08h46m (75 m) 09h00m (99 m) 09h00m (39 m) 4.262 0.119 周末睡眠时长 09h00m (60 m) 09h30m (59 m) -4.624 ＜0.001 09h00m (79 m) 09h30m (75 m) 09h30m (45 m)a 13.030 0.001 平均睡眠时长 09h00m (59 m) 09h14m (35 m) -2.955 0.003 08h55m (74 m) 09h00m (92 m) 09h08m (30 m)a 7.887 0.019 注：≥4岁组，两两比较采用Bonferroni法校正检验水准。LFA组与正常组比较，aP＜0.017；LFA组与HFA组比较，bP＜0.017

表 2 ASD组和正常组的睡眠时间点和睡眠时长比较[M(Q)]

ASD组的CHSQ就寝习惯不良和入睡潜伏期延长得分高于正常组(P＜0.001，P=0.002)。其中，LFA组的就寝习惯不良得分高于正常组(P=0.017)，HFA组与正常组和LFA组与HFA组的就寝习惯不良得分差异均无统计学意义(P=0.757，P=1.000)，见表 3。

表 3

表 3 ASD组和正常组的CSHQ得分比较[M(Q)]分 项目 总体 Z值 P值 ≥4岁组 χ2值 P值 ASD组(127例) 正常组(118例) LFA组(44例) HLA组(14例) 正常组(58例) 就寝习惯不良 12(3) 11(2) -3.308 ＜0.001 12(3) 11.5(3) 11(3)a 7.819 0.020 睡眠焦虑 7(2) 7(2) -0.258 0.797 7.5(2) 6(2) 7(3) 1.453 0.484 睡眠持续时间不规律 5(3) 5(3) -0.217 0.829 5(4) 4.5(2) 5(4) 0.461 0.794 睡眠呼吸障碍 3(0) 3(0) -0.647 0.517 3(0) 3(0) 3(0) 0.348 0.840 异态睡眠 8(2) 8(3) -0.940 0.347 8(3) 8.5(2) 8(3) 0.489 0.783 白天嗜睡 12(3) 12(3) -0.748 0.455 12(4) 12(4) 13(3) 1.041 0.594 夜醒 3(1) 3(0) -1.208 0.227 3(1) 3(0) 3(0) 5.269 0.072 入睡潜伏期延长 2(1) 2(1) -3.147 0.002 2(2) 2(1) 2(1) 1.465 0.481 总分 48(8) 48(6) -1.034 0.301 49.5(8) 46(9) 47.5(6) 2.912 0.233 注：≥4岁组，两两比较采用Bonferroni法校正检验水准；LFA组与正常组比较，aP＜0.017

表 3 ASD组和正常组的CSHQ得分比较[M(Q)]分

在男童组中，ASD与正常组之间的平时早上醒来时间点、平时晚上入睡时间点、周末晚上入睡时间点、周末睡眠时长、平均睡眠时长、CSHQ就寝习惯不良得分和CSHQ入睡潜伏期得分的差异均有统计学意义(P均＜0.008)，但在上述项目中，ASD女童组与正常女童组和ASD男童组与ASD女童组之间的差异均无统计学意义(P均＞0.008)，见表 4。

表 4

表 4 不同性别ASD组和正常组的睡眠时间点、睡眠时长和CSHQ得分的比较[M(Q)] 项目 ASD男童组(116例) ASD女童组(11例) 正常男童组(98例) 正常女童组(20例) χ2值 P值 平时早上醒来时间点 07:30(60 m) 07:08(60 m) 07:10(20 m)a 07:00(15 m) 13.267 0.004 平时晚上入睡时间点 22:30(60 m) 22:00(41 m) 22:00(60 m)a 22:00(30 m) 25.889 ＜0.001 周末晚上入睡时间点 23:00(60 m) 23:00(64 m) 22:30(60 m)a 22:30(45 m) 32.160 ＜0.001 周末睡眠时长 09h00m (60 m) 09h00m (60 m) 09h30m (53 m)a 09h30m (60 m) 21.405 ＜0.001 平均睡眠时长 09h00m (59 m) 09h00m (33 m) 09h13m (31 m)a 09h16m (49 m) 12.709 0.005 CSHQ-就寝习惯不良(分) 12(3) 11(4) 11(2)a 11.5(2) 7.865 0.049 CSHQ-入睡潜伏期延长(分) 2(1) 2(1) 2(1)a 2(1) 18.944 ＜0.001 注：两两比较采用Bonferroni法校正检验水准；ASD男童组与正常男童组比较，aP＜0.008

表 4 不同性别ASD组和正常组的睡眠时间点、睡眠时长和CSHQ得分的比较[M(Q)]

Spearman秩相关分析显示：LFA男童组的周末晚上入睡时间点与刻板行为得分呈正相关(r_s=0.393，P=0.013)；其周末睡眠时长与刻板行为、强迫行为和行为方式得分呈负相关(r_s=-0.435，P=0.006；r_s=-0.353，P=0.028；r_s=-0.487，P=0.002)；就寝习惯不良得分与行为方式得分呈正相关(r_s=0.380，P=0.017)，见表 5。

表 5

表 5 LFA男童组的睡眠时间点、睡眠时长和CSHQ就寝习惯不良得分与ASD相关因素的相关分析r值 项目 平时晚上入睡时间点 周末晚上入睡时间点 周末睡眠时长(h) 平均睡眠时长(h) CSHQ-就寝习惯不良得分 年龄(岁) -0.076 0.107 0.248 0.269 -0.038 RBS-R   刻板行为 0.235 0.393a -0.435a -0.232 0.193   自伤行为 0.023 0.130 -0.054 -0.041 0.212   强迫行为 0.249 0.287 -0.353a -0.163 0.064   仪式单调行为 0.054 0.070 -0.275 -0.127 0.082   受限行为 -0.068 0.097 -0.315 -0.135 -0.138 SRS   知觉 0.098 0.065 -0.047 -0.114 0.047   认知 0.186 0.195 -0.268 -0.115 0.141   交流 0.126 0.138 -0.206 -0.075 0.222   动机 0.218 -0.123 -0.226 -0.223 0.077   行为方式 0.109 0.155 -0.487a -0.283 0.380a 注：aP＜0.05

表 5 LFA男童组的睡眠时间点、睡眠时长和CSHQ就寝习惯不良得分与ASD相关因素的相关分析r值

本研究显示，与正常儿童比较，ASD儿童在夜间更晚入睡，在晨间更晚醒来，其平均睡眠时长更短。具体而言，在睡眠时间点方面，ASD组的平时早上醒来时间点、平时晚上入睡时间点和周末晚上入睡时间点明显晚于正常组。在睡眠时长方面，本研究也显示ASD组周末睡眠时长和平均睡眠时长明显短于正常组，这与既往部分研究的结果相似^[7-8]。在睡眠时长方面，Anders等^[8]的研究表明，ASD儿童的睡眠时长明显短于智力障碍和正常学龄前儿童。但李诗韵等^[9]的研究则表明未发现3~5岁ASD和正常儿童的平日和周末睡眠时长存在差异。Goldman等^[10]的研究则显示睡眠质量差的ASD儿童、睡眠质量好的ASD儿童和正常儿童的总睡眠时长无明显差异。研究结果不同的原因可能与不同的样本量、研究对象、ASD儿童病情的严重程度、研究工具相关，今后可通过肢体活动记录仪或多导睡眠脑电图，进一步明确ASD儿童在睡眠时间点和睡眠时长的差异。

此外，本研究还显示，ASD儿童入睡潜伏期延长，这表明他们需花费更长的时间入睡，且存在更多的不良就寝习惯。相似的是，Giannotti等^[11]也发现ASD儿童较正常儿童表现出更多的就寝习惯不良、入睡潜伏期延长等睡眠问题，与本研究不同的是，他们同时发现ASD儿童较正常儿童存在着更多的睡眠持续时间不规律及夜醒的睡眠问题。Goldman等^[10]的研究则指出，睡眠质量差的ASD儿童CSHQ的入睡潜伏期、睡眠焦虑、夜醒、异态睡眠、白天嗜睡的得分均较正常组高，但本研究未发现ASD儿童的睡眠焦虑、夜醒、异态睡眠、白天嗜睡与对照组的差异。另李诗韵等^[9]的研究也未显示ASD儿童存在睡眠焦虑、夜醒、异态睡眠和白天嗜睡。从本研究结果看来，ASD儿童睡眠问题主要发生在入睡阶段，表现为较长时间不能入睡，且存在更多的不良就寝习惯，例如入睡时需要陪伴、害怕独自睡觉、就寝时间段拒绝待在床上。

在性别差异方面，本研究的结果显示，ASD男童较正常男童更晚入睡，其平均睡眠时长更短，但与ASD女童之间在睡眠时间点、睡眠时长和睡眠问题上无差异。目前关于ASD性别因素与睡眠问题关系的研究未有一致性结果。Hollway等^[12]的研究未显示ASD的睡眠问题存在性别差异。但Mazurek等^[13]的研究显示，在2~5岁ASD组中，男童的CSHQ入睡潜伏期延长得分明显低于女童，而在6~18岁ASD组中，男童的CSHQ睡眠持续时间得分也明显低于女童。本研究中ASD组的男女样本量差异较大，ASD女童组的样本量较小，关于ASD儿童睡眠情况是否存在性别差异，仍需增加样本量后作进一步研究。

本研究显示，在LFA男童中，周末晚上入睡时间点与刻板行为得分呈正相关，周末睡眠时长与刻板行为得分呈负相关, 该结果与既往的研究报道类似。有研究显示ASD儿童的睡眠潜伏期延长与其重复刻板行为呈正相关^[14]。Goldman等^[10]发现，睡眠质量差的ASD儿童的强迫行为和仪式化行为得分高于睡眠质量好的ASD儿童，且ASD儿童夜间的睡眠断续化(fragmentation) 与多种重复刻板行为存在相关关系。这些研究结论表明，ASD儿童的部分睡眠问题与重复刻板行为相关，ASD儿童的睡眠问题可能源于重复刻板行为的泛化。因此，家长或照顾者应尽早开始培养ASD儿童良好的睡眠习惯，以避免不良的睡眠习惯被固定下来后难以改变。

既往国内采用标准化问卷分析ASD儿童睡眠情况的研究较少，本研究调查了ASD儿童睡眠时间点、睡眠时长和睡眠问题的现状，丰富了对ASD儿童睡眠情况的认识。然而本研究为横断面调查，今后仍需对存在睡眠问题的ASD儿童进行前瞻性观察或干预研究。其次，本研究虽然通过标准化的CSHQ问卷分析ASD儿童的睡眠问题，但缺乏客观的睡眠评估工具。最后，睡眠行为也受到多种因素的影响，如ASD儿童的共病情况、情绪问题、父母自身的睡眠情况等，在今后的研究中需加以重视。